기관절개술(tracheostomy)은 호흡부전 등의 환자에서 접근 가능한 시술로, 상부 기도 폐색이 있거나, 장기간 기관내 삽관이 필요한 경우, 인공호흡기의 제거(weaning)가 실패한 경우 등에 시행한다¹. 기관절개술 이후의 삼킴장애는 흔하며, 11%에서 93%의 환자가 삼킴장애를 동반할 수 있다고 알려져 있다^2-5. 그 기전은 성문 닫힘 반사의 역치 증가, 이로 인한 대기시간(latency)의 증가, 반복된 위 후두신경(superior laryngeal nerve)의 기계적 자극에 의한 유발 반응의 둔감화, 그리고 이로 인한 탈 분극 후의 활동 감소, 후두 상승(laryngeal elevation)의 저하 등이 지목되어 왔다^6,7.

이러한 삼킴장애에 대하여는 비디오 투시 삼킴검사 (videofluoroscopic swallowing study, VFSS)가 가장 중요한 검사(gold standard)로 여겨진다. 이를 통하여 구강기와 인두기, 식도기 등의 각각의 삼킴 과정을 동역학적으로 분석할 수 있다⁸. 비디오 투시 삼킴검사에서 각각의 삼킴 시기를 평가할 때에, 식괴가 인두기로 적절히 진행되는지, 식도기로 적절히 진행되는지 등을 평가하게 된다⁹. 만약 상부 식도 괄약근(upper esophageal sphincter)의 기능저하가 보여, 식도로 음식물이 전혀 진행하지 못한다면, 그 원인으로는 연수의 경색(medullary infarction), 식도의 협착(esophageal stricture) 등에 대하여 생각 할 수 있다^10-12.

본 증례는 삼킴장애에 대하여 기관절개술 이외에 다른 위험인자는 특별히 없던 환자로, 첫 비디오 투시 삼킴검사에서 음식물의 전량(100%)이 식도로 넘어가지 않고, 모두 기도로 흡인되는 양상이 보여, 상부 식도 괄약근의 협착 또는 기능부전을 의심할 만큼 심한 삼킴장애가 관찰된 사례이다. 기관절개술 만으로도 상부 식도 괄약근의 기능부전을 의심할 만큼 심한 삼킴장애가 동반될 수 있다는 것을 공유하고자 본 증례를 보고한다.

본 증례보고는 인간대상자의 윤리적 연구이용에 관한 정부규제를 준수하여 이루어졌으며, 환자의 개인식별정보를 수집 및 기록하지 않고 이미 생성된 자료와 정보를 이용한 연구로, 관련 시행규칙 13조에 따라 임상시험 심사위원회의 심의면제 대상이다.

84세 여자환자가 본원 응급실로 호흡곤란을 주소로 내원하였다. 기저질환으로는 만성 폐쇄성 폐질환(COPD), 비 결핵성 항산균 감염, 심방세동, 주요우울장애, 고혈압 등이 있었다. 입원하여 검사한 결과 상으로는 위궤양이 의심되어 치료 중이었으나, 입원 10일째에 약물남용으로 인한 약물중독(drug intoxication)이 발생, 심정지 및 호흡정지가 발생하여 심폐소생술을 실시하였다. 이후, 기관내 삽관술을 진행하였다. 입원 25일째에 인공호흡기 제거를 시도하였으나 실패하여, 기관절개술이 시행되었다. 이후 비위관(na-sogastric tube)을 이용한 경관 식이를 진행하였고, 입원 41일 째, 기관절개술 후 16일 후에 삼킴장애로 인한 검사 및 재활치료를 위해 본원 재활의학과로 협진 의뢰되었다.

당시 환자 진찰 상, 환자의 의식은 명료하였고, 안면마비(facial palsy) 및 혀 편위(tongue deviation) 양상은 관찰되지 않았다. 기관절개술로 인하여 환자의 발성이 이루어지지 않는 양상이 관찰되었다. 환자의 사지의 근력은 의학연구위원회(medical research council, mRC) 도수근력평가(manual muscle test) 상 Good grade로 정상에 비해 약간 감소되어 있었다. 환자의 사지감각 및 깊은 힘줄 반사(deep tendon reflex)는 정상소견을 보였다. 신체 기능검사상으로, 환자의 앉은 자세 균형 능력은 감소되어 있었으며, 앉기 위해서는 중등도의 도움이 필요하였다.

우리는 환자의 삼킴 기능을 평가하기 위해 입원 48일째에 비디오 투시 삼킴 검사를 진행하였다.(Fig. 1) 검사는 요거트(IDDSI 4단계) 점도 식이에서만 시행되었다.

Figure 1. (A) The first videofluoroscopic swallowing study (VFSS) was conducted at hospital day 48. There was no bolus were progressed through upper esophageal sphincter (UES). (B) At the first test, the oral delay was observed, but there was no oral apraxia, and premature bolus loss was observed due to poor bolus control. Since diet was performed only at the viscosity of yogurt, it was difficult to evaluate the mastication. The swallowing response time was delayed, and the bolus control was decreased, resulting in a premature bolus loss. The entire bolus was aspirated without going through the esophagus (100%).

검사에서는 구강기 지연은 관찰되나 구강의 실행증 양상은 보이지 않았고, 식괴의 조절능력이 저하되어 조기 인두 넘김(premature bolus loss) 양상이 관찰되었다. 요거트 점도에서만 식이가 진행되었기에, 저작기능의 확인은 불가능하였다. 삼킴 반사 시간(swallowing response time)은 1.8초로 정상보다 지연되어 있었으며, 후두상승(laryngeal elevation)은 0.4 cm로 심하게 저하되어 있었다. 인두를 지난 식괴가 전량(100%) 식도를 거치지 않고 후두로 흡인되었으며, 투과-흡인 점수(Penetration-Aspiration Scale, PAS) 8점의 무증상 흡인 양상이 관찰되었다. 안전상 문제로 추가적인 검사에는 어려움이 있었다.

검사를 판독하는 과정에서 후두개(epiglottis)의 기능을 관찰하려 했으나, 후두개가 완전히 식괴 음영에 의해 가려진 상태로, 식괴의 전량(100%)이 후두 내로 흡인되거나 조롱박 오목(piriform sinus)에 잔존하는 양상이 관찰되었다. 우리는 이를 상부 식도 괄약근의 협착이나 기능저하에 의한 것으로 판단하였다.

따라서, 우리는 환자의 상부 식도 괄약근 기능저하 및 협착 등에 대한 원인을 찾기 위하여 식도내시경 검사를 시행하였으나, 특이소견은 관찰되지 않았고, 의뢰 당시 허혈성 뇌 손상 및 뇌졸중의 감별을 위해 촬영한 뇌 확산 강조 자기공명영상(brain diffusion weighted magnetic resonance image, brain diffusion-weighted MRI)에서, 영상의학적으로 허혈성 뇌 손상 및 뇌졸중을 의심할 만한 소견은 관찰되지 않았다.

환자의 전반적 건강상태 및 폐렴 등의 문제로 삼킴 재활치료는 보류되었고, 입원 73일 째에 두 번째 비디오 투시 삼킴 검사가 진행되었다. 두번째 검사에서는 환자의 후두개를 확인하기 위해 식이의 양을 조절하여 식이하였다.(Fig. 2) 두 번째 검사에서 확인된 후두개의 움직임은 정상보다 크게 감소되어 있었다. 동시에, 후인두의 상승과 식괴의 넘김 양상은 지난 검사와 비교하여 호전된 양상을 보였고, 첫 번째 검사에서 모든 식괴가 식도로 진입하지 못한 것과는 달리, 40% 정도의 식괴가 식도로 진입한 것을 관찰할 수 있었다. 이후, 후두경 검사상 성대 주위의 움직임(vocal cord mobility)의 이상을 포함한 해부학적 이상소견은 관찰되지 않았다.

Figure 2. (A) The second videofluoro-scopic swallowing study (VFSS) was conducted at hospital day 73. Only 40% of bolus were progressed th-rough upper esophageal sphincter (UES). (B) At the second test, the elevation of the larynx and the transmission of the meal mass showed an improvement compared to the last test, it was observed that about 40% of the bolus entered the esophagus, unlike the entire bolus did not enter the esophagus at the previous study.

위 소견에 따라, 우리는 환자의 심한 삼킴장애의 원인을 다음과 같이 유추할 수 있었다. 후두 상승(laryngeal ele-vation)의 심한 저하로, 후두개 닫힘(epiglottic closure)이 진행되지 않았고, 동시에 식괴의 진행(bolus propulsion)을 위한 혀의 근력이 충분하지 못하여, 식도로 식괴가 진입할 수 없었을 것이다. 이와 더불어, 환자의 불안정한 자세로, 바른 자세로 식이가 불가능하여, 후두계곡(vallecula)의 크기가 충분히 확보되지 못한 점도 영향을 미쳤을 것이다.

따라서, 위 비디오 투시 삼킴검사(VFSS) 결과에 따라 관급식을 유지하며, 삼킴장애에 대한 재활치료를 계획할 수 있었다. 첫 입원 후 170일 째에 인두 운동 저하 및 혀 기저부 약화에 대한 치료로 구강강화운동으로 매일 자가 혀운동을 하도록 교육하였고, 주 2회 작업치료실에서 혀 인두 강화운동으로 마사코 기법(Masako’s maneuver) 등을 진행하였다. 또한, 턱 당김 자세(chin-tuck posture)로 식이 시행할 것을 교육하였다. 상기 연하재활치료 이외의 다른 시술 등은 진행하지 않았다.

첫 입원 후 195일 째에, 환자는 기관절개관 제거를 하지 못하였으나, 임상적인 호전이 기대되어 비디오 투시 삼킴 검사를 다시 하게 되었다.(Fig. 3) 세 번째 검사에서는 이전 검사에 비하여 유의미한 호전양상이 관찰되었다. 환자의 구강기 지연 양상은 첫 검사에서 5.3초였던 것과 달리 1.6초 정도로 호전되었고, 식괴 형성에는 여전히 어려움이 있었으나, 조기 인두 넘김의 양은 현저히 감소하였다. 환자의 저작기능은 정상수준으로 판단되었고, 삼킴 시 삼킴 반응 시간은 정상수준으로 회복되었다. 후두 상승(laryngeal eleva-tion)은 0.75 cm 수준으로, 저하되어 있었으나, 지난 검사에서 0.4 cm로 측정되었던 것과 비교하여 호전양상 관찰되었다. 환자의 상부 식도 열림은 적절하여 식이의 전량이 식도로 진입할 수 있었다. 흡인은 다량 액체 삼킴(cup drinking; 50 cc)에서 투과-흡인 점수(Penetration- Aspi-ration Scale) 6점으로 소량의 흡인이 관찰되었다.

Figure 3. (A) The third videofluoro-scopic swallowing study (VFSS) was conducted at hospital day 195. All amount of bolus were progressed through upper esophageal sphincter (UES). (B) At the third test, the mastication was normal, and the swallowing reflex time during swallowing was within the normal level. The laryngeal elevation was improved compared to the previous test. The upper esophageal sphincter opening was appropriate, so the entire diet could enter to the esophagus.

따라서, 환자는 기관절개관 제거 없이 임상적 경과에 따라 경구 식이로 죽 점도의 식이와 점도증진제를 사용하여 푸딩 점도의 액체류 섭취를 권고 받아, 비위관을 제거할 수 있었다. 환자의 입원 후 경과에 대하여는 다음과 같다.(Fig. 4)

Figure 4. Progress of the patient.

본 증례는 기관절개술 후 삼킴장애가 상부 식도 괄약근의 기능장애나 구조적 이상으로 의심할 만큼 심하게 발생했던 사례로, 재활치료 및 임상적 회복경과에 따라 삼킴장애가 일부 회복되었던 사례이다.

식도로 식괴가 진행하려면, 상부 식도 열림 뿐만 아니라, 설골(hyoid bone)의 전 상방 거상을 통해 식괴 진행능력(bolus propulsion)이 충분히 확보되어야 하며, 후두개의 닫힘이 적절히 이루어져야 한다¹³. 상부 식도 괄약근의 기능저하의 원인은 연수의 경색(medullary infarction) 및 상부식도 협착 등의 원인이 지목되며, 일반적인 예후는 좋지 않은 것으로 알려져 있다^14,15.

기관절개술 이후의 삼킴장애의 발생에 대해서는 논란이 있지만, 삼킴장애의 발생 이후 지속적인 연하재활치료로 개선이 된 사례들이 보고되어왔다^2,16. Kang (2012) 등⁷의 연구에 따르면, 이러한 삼킴장애에서 투과-흡인 점수(Penet-ration-Aspiration Scale)의 변화는 기관절개관의 제거 후에도 유의미한 변화가 없는 것으로 알려졌으나, 반대로 Kim (2015) 등¹⁷의 연구에서는 인두 내 잔여물과 식도 열림에 대해서는 기관절개관의 제거 후의 유의미한 호전이 있는 것으로 알려져 왔다. 이는 본 환자에서의 삼킴장애의 기전인 상부 식도 열림 저하를 뒷받침하는 근거가 될 수 있다.

본 증례의 환자는 기관절개술 후의 후두 상승이 저하되어, 후두개의 움직임 저하로 기도가 노출된 상태에서, 식괴의 추진력(bolus propulsion)의 약화로 식괴의 전량이 기도로 흡인되는 소견을 비디오 투시 삼킴 검사에서 볼 수 있었다. 첫 검사에서 식괴의 음영에 의해 후두개가 보이지 않았고, 그로 인해 삼킴장애의 원인을 상부식도괄약근의 구조적 혹은 신경학적 이상에 의한 삼킴장애로 오인하였다. 신경학적 이상 및 상부 식도 괄약근의 구조적 이상에 대해서는 검사를 통하여 배제하였기에, 추적검사에서는 식괴의 양을 조절하여 후두개의 움직임을 관찰할 수 있도록 하였고, 이로 인한 삼킴장애임을 확인하였다. 마사코 기법 및 구강운동요법 등의 적절한 재활치료를 시행함으로써 경구 식이까지 가능할 수 있었다.

본 증례는 환자의 전신상태의 저하에 의한 삼킴장애를 배제하지 못하였고, 따라서, 전신상태의 호전에 따른 삼킴장애의 호전이 되었을 가능성 역시 배제할 수 없었다. 그러나, 본 증례에서는 환자의 주된 삼킴장애의 양상이 상부식도 괄약근의 열림저하를 의심할 만큼 식괴가 인두기에서 식도기로 진행이 되지 않는 양상이 주된 양상으로 관찰되었던 사례였기 때문에, 상부식도 괄약근의 열림저하에 대한 감별을 주로 진행하였다. 따라서, 우리는 본 환자같이, 기관절개술 만으로도 식도로 음식물이 전혀 진행되지 않는 심한 삼킴장애가 올 수 있음을 인지해야 하며, 기관절개술 환자에서 상부식도 괄약근의 열림저하가 관찰되는 본 환자 같은 사례가 관찰된다면, 후두개의 움직임 등을 꼭 확인하여 재활치료로 개선이 가능한 상태인지 확인하여야 하겠다.