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Case Report

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J Korean Dysphagia Soc 2023; 13(1): 71-76

Published online January 30, 2023 https://doi.org/10.34160/jkds.2023.13.1.010

© The Korean Dysphagia Society.

Dysphagia after Multiple Fractures of the Neck Structures Due to Near-Hanging: A Case Report

Jungyun Kim, M.D.1, Mi Jin Hong, M.D.1, Dong-Jin Chae, M.D.1, Jong Bum Park, M.D.1, Yung Jin Lee, M.D.1, Yeon Soo Kim, M.D., Ph.D.2, Yeong Sik Yun, M.S.3

1Department of Rehabilitation Medicine, Konyang University Hospital, Konyang University College of Medicine, Daejeon, 2Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Konyang University Hospital, Konyang University College of Medicine, Daejeon, 3Department of Occupational Therapy, Rehabilitation Medicine, Konyang University Hospital, Daejeon, Korea

Correspondence to:홍미진, 대전시 서구 관저동로 158 (35365) 건양대학교 의과대학 건양대학교병원 재활의학과
Tel: 042) 612-2180, Fax: 042) 612-2092, E-mail: 200612@kyuh.ac.kr

Received: June 30, 2022; Revised: July 4, 2022; Accepted: October 4, 2022

This is an open-access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (https://creativecommons.org/licenses/by-nc/4.0/), which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.

Although hanging is the most common method of suicide in Korea, there are few reports of dysphagia following laryngeal injuries due to near-hanging. This is a case report of a patient who complained of dysphagia after a complex fracture of the neck structures caused due to attempted suicide by hanging. A 51-year-old male visited our hospital with neck injuries after a near-hanging episode. Laryngoscopy suspected dislocation of the right arytenoid cartilage. A computed tomography (CT) scan revealed fractures of the right hyoid bone and thyroid cartilage, as well as soft tissue emphysema. A closed reduction for the dislocation of the right arytenoid cartilage was performed. After surgery, oral feeding was attempted five days after surgery but stopped due to a large amount of aspiration. After two weeks, a videofluoroscopic swallowing study (VFSS) revealed a decreased laryngeal elevation and severe impairment of the upper esophageal sphincter opening. The patient was then given rehabilitation for oropharyngeal dysphagia to restore swallowing function. Four months after the injury, VFSS showed that the residue in the pyriform sinus after multiple swallowing attempts decreased compared to the previous studies. However, oral diet and enteral feeding were combined due to the patient experiencing early fatigue due to swallowing difficulties. Our observations, in this case, show that it was necessary to provide treatment through a multidisciplinary approach coupled with long-term follow-up for patients with dysphagia after complex fractures by near-hanging.

Keywords: Attempted suicide, Deglutition disorders, Hanging, Larynx, Multiple fractures

2018년 한국 통계청에 따르면, 목맴으로 인한 자살은 전체 자살시도의 52.1%로 가장 높은 비율을 차지한다1. 목맴 자살시도 후 생존자의 병원내 사망률이 44%로 보고될 정도로 목맴 자살시도는 치명적이며, 생존을 하더라도 이로 인한 다양한 후유증으로 삶의 질에 큰 영향을 미친다2,3.

목맴 자살 시도 이후 발생하는 손상에는 목 주위의 찰과상이나 열상과 같은 경미한 손상부터 무산소성 뇌손상, 경추부 혈관 손상, 경추를 포함한 목 구조물의 골절 그리고 목 주위의 근육 및 인대 손상 등이 있다4. 그 중에서 목 구조물의 골절은 발생률이 0%에서 76.8%까지 다양하게 보고되고 있으며, 골절의 유형 중에서 가장 흔한 형태는 갑상연골의 단일 골절이며, 다음으로는 설골의 단일골절 그리고 갑상연골과 설골의 복합골절 순으로 나타난다5.

목맴 시도로 발생한 후두 손상과 관련된 연구들은 여럿 존재하지만, 후두 손상 이후 발생한 연하곤란에 대한 임상 양상과 치료에 대해 보고된 바는 거의 없다6. 따라서 본 증례에서는 목맴으로 인하여 발생한 목 구조물의 복합골절 이후 연하곤란을 호소하는 환자의 임상 양상과 그 치료 및 경과를 보고하고자 한다.

51세 남자 환자가 자살을 목적으로 목맴 시도 후 본원 응급실에 내원하였다. 환자는 고혈압과 고지혈증 과거력이 있으며, 내원 두달 전에 좌측 중대뇌동맥 뇌졸중을 진단받았으나, 우측 상하지의 경미한 감각장애 이외에 연하 및 구음 장애를 포함한 다른 후유증은 없었다고 한다. 하지만 이후 우울, 불면, 자살사고가 동반되었다고 한다. 내원일 환자는 자살을 목적으로 나무에 밧줄을 고정한 뒤 목에 걸고 운전석에 앉아 차를 출발시켰고, 이후 약 1-2분 정도의 의식 소실이 있었다고 한다. 응급실 내원 당시, 의식상태는 명료하였고, 목통증, 연하통, 호흡곤란 그리고 객혈을 호소하였다. 신체 진찰 상 턱부터 쇄골까지 종창 소견이 보이며, 기종이 촉지되었고, 갑상연골 부근으로 경부 전면에 가로방향의 일직선 모양으로 묶음 자국이 관찰되었다.

후두경 검사에서 후두개는 정상이며, 인두의 후방과 측면으로 종창이 확인되고, 우측 피열과 성대의 움직임 저하가 관찰되며, 우측의 모뿔연골(arytenoid cartilage)의 탈구 소견이 관찰되었다.(Fig. 1A, B, Supplementary Video 1) 흉부 전산화 단층촬영 상에서 우측 설골 골절, 갑상연골 골절 그리고 목과 종격동의 전반에 걸쳐 연부조직의 기종이 확인되었다.(Fig. 2) 뇌영상검사에서 급성기 병변은 보이지 않았으며, 상하지 근력과 인지 기능에서 뚜렷한 저하는 관찰되지 않았다. 내원 직후 기도확보를 위해 기관내 삽관 및 인공호흡기 치료를 하였고, 감염을 예방하기 위한 항생제 및 덱사메타손을 투여하였다. 기종과 객혈의 원인 감별을 위해 기관지내시경을 시행하였고, 전반적인 점막에 홍반이 관찰되었으나, 급성 출혈 등의 특이소견은 없었다.

Figure 1. Laryngoscope during phonation and inspiration. (A, B) Dis-location of the right arytenoid car-tilage before operation. (C, D) Improved movement of the vocal cord after closed reduction.
Figure 2. Axial Computed tomography (CT) images show fractures of the right hyoid bone (A) and anterior aspect of the thyroid cartilage (B). Sagittal CT image shows soft tissue emphysema in the neck, back and mediastinum (C).

환자는 이비인후과로 입원하여 치료를 진행하였으며, 수상 4일 후, 기관절개술을 시행하였고, 수상 11일 후, 호전되지 않는 우측 모뿔연골의 탈구에 대해 전신마취 하 비관혈적 정복술을 시행하였다. 우측 설골 및 갑상연골 골절과 연조직 기종에 대해서는 보존적 치료를 유지하였다. 수술 5일 후, 구강을 통한 연식 식이를 시도하였으나, 기관절개관으로 다량의 흡인 소견이 관찰되어, 비위관 식이를 유지하였다. 이후 호흡 및 산소포화도 수치 안정적이며, 스스로 객담 배출 가능하여 기관절개관은 제거하였다. 수술 2주 후 시행한 후두경 검사상 성대 움직임은 호전되었다.(Fig. 1C, D, Supplementary Video 2)

수술 2주 후 환자는 연하기능 평가를 위해 재활의학과로 진료 의뢰되었다. 작업치료사에 의해 시행한 SAFE (Swa-llowing Ability and Function Evaluation) 상 78점 중 55점으로 중등도 손상으로 평가되었으며, 비디오투시연하검사(Videofluoroscopic swallowing study, VFSS) 결과에서 구강기에서는 정상소견 관찰되었으나, 인두기에서 후두상승의 저하 소견 및 상부식도 괄약근의 이완 기능이 저하된 소견을 보였으며, 모든 유형의 음식에서 조롱박오목(pyriform sinus)에서 50% 이상 잔류하는 모습이 관찰되었고, 이중 삼킴(double swallowing) 후에도 잔류 식이가 거의 제거되지 않았다. 또한 다량의 흡인 소견이 관찰되었고, 침습-흡인 척도(Penetration-Aspiration Scale, PAS)로 7점 확인되었다.(Fig. 3A)

Figure 3. Videofluoroscopic swallow study (VFSS). (A) 2 weeks after surgery, (B) 5 months after injury.

이에 설골상근(Suprahyoid muscle) 강화를 위한 혀저항운동(Tongue-pressure resistance training), 윤상인두괄약근의 개방을 증가하기 위한 두부거상운동(Shaker’s exer-cise), 인두의 수축 및 후두거상 향상을 위한 성문폐쇄연습(Vocal cord adduction exercise), 마사코 수기(Masako maneuver), 멘델슨 수기(Mendelsohn maneuver)를 시행하였다.

연하재활치료 진행 2주 후, VFSS 추적검사를 시행하였으며, 뚜렷한 변화는 관찰되지 않았다. 추적검사에서 지속되는 윤상인두근의 이완 기능 저하와 조롱박오목에 다량의 잔여물이 기도로 흡인되는 소견을 통해 윤상인두근의 기능부전 진단 하에 경피적 접근을 통하여 윤상인두근 양측에 각각 보툴리눔 독소(나보타 주) 50 unit씩 주입하였으며, 다른 부작용 없이 시술은 완료되었다.

보툴리눔 독소 주입술 시행 5일 후 시행한 후두경 검사에서 침고임은 줄어들었으나, 쉰 목소리의 악화 및 모뿔연골의 움직임이 저하된 모습이 관찰되었다. 보툴리눔 독소 주입 2주 후 시행한 VFSS 추적검사 상에서는 뚜렷한 변화가 관찰되지 않았다.

수상 4개월 후 시행한 연하평가에서 SAFE 상 이전 55점 중등도 손상에서 67점 경도 손상으로 호전되었으며, 추적검사한 VFSS에서는 이전 검사와 비교 시, 여전히 조롱박오목에 50% 이상 잔류하는 모습 관찰되었으나, 다중 삼킴(multiple swallowing) 시 50% 이상 제거되는 모습이 관찰되었다. 하지만 다량의 잔여물로 인하여 흡인의 위험성이 높아, 비위관 식이를 유지하며 치료 목적의 경구 연습식을 시도하였다. 연하재활치료는 이전과 동일하게 진행하였으며, 추가적으로 신경근 전기 자극 치료를 시행하였다. 2주 후에 VFSS 추적 검사하였으며, 이전 검사와 비교하여 반고체상(pureed type)에서 PAS 7점에서 5점으로, 고체상(solid type)에서 PAS 8점에서 1점으로 호전된 모습이 관찰되었고, 액체상에서는 PAS 7점으로 이전과 동일하였다.(Fig. 3B) 검사 결과에 따라 비위관을 제거하고, 점도 증진제를 사용하여 연하보조식이 1단계를 시도하였다. 하지만 실제 경구식이를 진행할 때 자주 사레에 걸리고 식이를 중단하는 모습을 보였으며, 흡인성 폐렴 발생의 위험성이 높고 충분한 영양섭취가 어려울 것으로 판단되어 비위관을 통한 경관영양을 유지하며 경구섭취를 진행하기로 하였다. 이에 경관영양이 장기화될 것으로 판단되어 환자에게 경피적위루술을 권고하였으나 환자의 거부로 시행하지 못하였다.

지속적인 연하재활훈련을 하며 경과 관찰의 필요성을 환자에게 설명하였고, 지속적인 재활치료를 위해 재활전문병원으로 전원하였다.

본 증례를 통하여, 목맴으로 인한 목 구조물의 복합 골절 이후 연하곤란을 호소하는 환자의 임상 양상과 치료 및 경과를 살펴보았다.

목맴 시도 후에는 무산소성 뇌손상, 경추 골절과 후두 손상 등이 발생할 수 있으며, 이로 인하여 연하곤란이 발생할 수 있고 이는 환자의 삶의 질의 저하에 크게 기여한다. 하지만 목맴 시도 후 발생한 연하곤란의 치료 및 경과에 대해 보고 된 연구가 거의 없다. 한 증례 보고에서, 목맴 시도 이후 조롱박 오목의 다량의 잔여물과 기도로의 흡인 소견을 보였으며, 미주 신경의 손상에 의해 유발되는 연하곤란에 준해 연하재활치료를 시행하였고, 수상 40일 후 연하 기능이 정상적으로 회복되었다6. 하지만 본 증례의 환자는 지속적인 재활치료에도 불구하고, 4개월이 경과된 후에도 완전한 호전이 이루어지지 않았다.

본 환자의 주된 연하곤란의 원인으로는 후두 손상으로 인한 후두 거상의 두드러진 감소, 윤상인두근 기능장애를 생각 할 수 있겠으며, 더불어 보툴리눔 독소 주입술 이후 발생한 성대마비 및 주변 근육의 약화도 연하곤란에 영향을 미쳤을 것이라고 생각한다. 환자는 단순 목맴이 아닌, 목맴 후 가속화된 견인효과의 결과로 설골과 갑상연골의 복합 골절뿐만 아니라 주변의 근육과 인대의 손상도 함께 동반되었다. Shi 등7에 따르면, 컴퓨터단층촬영에서 관찰되는 광범위한 기종은 심한 후두손상과 관련이 있다고 보고된 바 있다. 본 환자의 전산화 단층촬영 상에서도 직접적인 손상과 더불어 광범위한 연부조직의 기종이 관찰되었으며, 이러한 소견을 통해 심한 후두손상임을 알 수 있다. 또한 수상 후 시행한 단순 방사선 촬영에서 수상 전보다 설골과 후두 사이의 길이가 길어진 것을 확인할 수 있는데,(Fig. 4) Wong 등8의 연구에 따르면, 정상적인 연하기능을 지닌 사람에서 설골과 후두 사이의 길이가 삼킬 때의 후두 거상의 정도와 연관성이 있으며, 길이가 늘어날수록 후두 거상의 높이가 커져 안전한 삼킴을 위한 보상작용을 한다고 보고된 바 있다. 본 환자의 경우 수상 수개월 이후에도 설골과 후두 사이의 거리가 수상 전으로 회복되지 않았고, 이를 보상하기 위해서 더 많은 후두거상이 필요하나 인후두 근육의 수축력이 충분하게 유발되지 않아 연하장애가 장기간 오래 지속되었을 것이다. 따라서 우리는 인두의 수축 및 후두거상 향상을 위한 멘델슨 수기와 노력 삼킴 보상기법을 교육하였으며, 성문폐쇄연습과 마사코 수기와 같은 재활 기법을 통해 연하재활치료를 진행하였다9-11.

Figure 4. C-spine Lateral X-ray (A) before the injury, (B) after the injury. Hyo-laryngeal length was measured as the distance from the antero-inferior hyoid to the postero-superior corner of the subglottic air column.

Rommel 등12에 의하면, 상부식도 괄약근의 이완장애는 불완전한 식괴의 통과로 잔여물을 남게 하고, 이 잔여물은 삼킴 후 기도로 들어가게 되면서 흡인의 위험성을 높인다고 보고하였다. 본 환자의 경우에도 상부식도 괄약근의 기능장애로 인하여 조롱박오목(pyriformis sinus)에 다량의 잔여물이 기도로 흡인되는 소견을 확인할 수 있었다. 상부식도 괄약근의 기능장애가 발생할 수 있는 요인으로 상부 설골 근육 및 갑상설골근의 위약이 문제일 수 있으며, 윤상인두근의 기능부전으로 인해 생길 수 있다13. 환자는 설골 및 갑상연골의 골절로 인하여 삼킴에 관여하는 위의 근육들의 수축력이 떨어지고, 이는 상부식도 괄약근의 열림에 영향을 미쳤을 가능성이 있다. 또한 윤상인두근의 손상으로 인한 기능장애 가능성도 있어 윤상인두근에 보툴리눔 독소 주입술을 시행하였으나, 두드러지는 증상의 호전은 관찰되지 않았다. Cook14의 연구에 따르면, 보툴리눔 독소 주사의 경우 윤상인두근의 단독 기능장애 일 때 효과가 좋다고 보고하였는데, 본 증례에서는 후두 연골과 근육의 손상이 동반되어 있어 효과가 떨어졌다고 생각한다. 또한 보툴리눔 독소 주입 후 쉰 목소리의 악화 및 모뿔연골의 움직임이 저하되었던 것으로 볼 때, 경피적 접근으로 정확한 근육 선정에 실패했을 가능성이 있겠다15.

본 환자는 수상 초기에 시행한 후두경 검사에서 모뿔연골의 탈구 및 일측성 성대마비를 보여 전신 마취하 비관혈적 정복술을 시행하였다. 이후 추적 검사로 시행한 후두경 검사에서 우측 모뿔연골의 움직임과 성대의 움직임이 호전된 소견을 보였다. 성대마비의 경우, 일반적으로 반회후두신경(recurrent laryngeal nerve)의 손상으로 발생하지만, 외상으로 인하여 발생한 경우에는 모뿔연골의 아탈구로 인한 성대고정 또한 감별해야한다16,17. 하지만 윤상인두근 기능장애 치료를 위해 추가적으로 시행한 보툴리눔 독소 주입술 이후에 쉰소리 악화 및 모뿔연골의 움직임 저하 소견이 관찰되었던 것으로 보아 보툴리눔 독소가 주변 모뿔반지근 등에 영향을 주면서 일시적인 성대마비가 추가적으로 발생하였을 가능성이 있다18. 따라서 보툴리눔 독소 주입술 이후 발생한 성대마비에 대해 장기적인 추적 관찰을 통해 증상의 변화를 확인하는 것이 필요하다고 판단되었으나, 이를 확인하지 못하였다.

이번 증례를 통하여, 목맴 이후 발생한 후두 손상으로 인한 연하곤란의 치료와 그 효과에 대해 약 6개월 간 추적하여 살펴보았다. 이전 두개의 증례 보고에서 목맴으로 인해 발생한 연하곤란은 골절이 없거나 단일골절의 경우 보존적 치료 또는 수술적 치료 후 연하곤란이 호전된 결과를 보였지만6,19, 이 환자의 경우는 6개월 이상의 연하곤란이 잔존하였다. 따라서, 본 증례와 같이 복합적 원인에 의한 연하곤란이 있을 경우에는 다각도적인 치료 접근 및 장기적인 추적 관찰이 필요하겠다. 또한, 목맴 환자의 연하곤란에 대한 치료 및 예후에 대한 결론을 내기 위해서는 더 많은 환자를 대상으로 한 연구가 이루어져야 한다.

환자에게 연구에 대한 사전 동의를 받았으며, IRB 승인은 받지 않았습니다.

김정윤: 연구의 개념 또는 설계, 데이터 획득, 분석, 해석, 논문의 초안 작성과 논문의 심사에 대한 수정

채동진: 연구의 개념 또는 설계, 데이터 획득, 분석

박종범: 연구의 개념 또는 설계, 데이터 획득, 분석

이영진: 연구의 개념 또는 설계, 데이터 획득, 분석

김연수: 연구의 데이터 획득, 분석

윤영식: 연구의 데이터 획득, 분석

홍미진: 연구의 개념 또는 설계, 논문의 심사에 대한 수정, 발간본에 대한 최종 승인, 연구 결과의 정확성과 무결성을 포함한 연구의 모든 측면의 책임

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Article

Case Report

J Korean Dysphagia Soc 2023; 13(1): 71-76

Published online January 30, 2023 https://doi.org/10.34160/jkds.2023.13.1.010

Copyright © The Korean Dysphagia Society.

Dysphagia after Multiple Fractures of the Neck Structures Due to Near-Hanging: A Case Report

Jungyun Kim, M.D.1, Mi Jin Hong, M.D.1, Dong-Jin Chae, M.D.1, Jong Bum Park, M.D.1, Yung Jin Lee, M.D.1, Yeon Soo Kim, M.D., Ph.D.2, Yeong Sik Yun, M.S.3

1Department of Rehabilitation Medicine, Konyang University Hospital, Konyang University College of Medicine, Daejeon, 2Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Konyang University Hospital, Konyang University College of Medicine, Daejeon, 3Department of Occupational Therapy, Rehabilitation Medicine, Konyang University Hospital, Daejeon, Korea

Correspondence to:홍미진, 대전시 서구 관저동로 158 (35365) 건양대학교 의과대학 건양대학교병원 재활의학과
Tel: 042) 612-2180, Fax: 042) 612-2092, E-mail: 200612@kyuh.ac.kr

Received: June 30, 2022; Revised: July 4, 2022; Accepted: October 4, 2022

This is an open-access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (https://creativecommons.org/licenses/by-nc/4.0/), which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.

Abstract

Although hanging is the most common method of suicide in Korea, there are few reports of dysphagia following laryngeal injuries due to near-hanging. This is a case report of a patient who complained of dysphagia after a complex fracture of the neck structures caused due to attempted suicide by hanging. A 51-year-old male visited our hospital with neck injuries after a near-hanging episode. Laryngoscopy suspected dislocation of the right arytenoid cartilage. A computed tomography (CT) scan revealed fractures of the right hyoid bone and thyroid cartilage, as well as soft tissue emphysema. A closed reduction for the dislocation of the right arytenoid cartilage was performed. After surgery, oral feeding was attempted five days after surgery but stopped due to a large amount of aspiration. After two weeks, a videofluoroscopic swallowing study (VFSS) revealed a decreased laryngeal elevation and severe impairment of the upper esophageal sphincter opening. The patient was then given rehabilitation for oropharyngeal dysphagia to restore swallowing function. Four months after the injury, VFSS showed that the residue in the pyriform sinus after multiple swallowing attempts decreased compared to the previous studies. However, oral diet and enteral feeding were combined due to the patient experiencing early fatigue due to swallowing difficulties. Our observations, in this case, show that it was necessary to provide treatment through a multidisciplinary approach coupled with long-term follow-up for patients with dysphagia after complex fractures by near-hanging.

Keywords: Attempted suicide, Deglutition disorders, Hanging, Larynx, Multiple fractures

서론

2018년 한국 통계청에 따르면, 목맴으로 인한 자살은 전체 자살시도의 52.1%로 가장 높은 비율을 차지한다1. 목맴 자살시도 후 생존자의 병원내 사망률이 44%로 보고될 정도로 목맴 자살시도는 치명적이며, 생존을 하더라도 이로 인한 다양한 후유증으로 삶의 질에 큰 영향을 미친다2,3.

목맴 자살 시도 이후 발생하는 손상에는 목 주위의 찰과상이나 열상과 같은 경미한 손상부터 무산소성 뇌손상, 경추부 혈관 손상, 경추를 포함한 목 구조물의 골절 그리고 목 주위의 근육 및 인대 손상 등이 있다4. 그 중에서 목 구조물의 골절은 발생률이 0%에서 76.8%까지 다양하게 보고되고 있으며, 골절의 유형 중에서 가장 흔한 형태는 갑상연골의 단일 골절이며, 다음으로는 설골의 단일골절 그리고 갑상연골과 설골의 복합골절 순으로 나타난다5.

목맴 시도로 발생한 후두 손상과 관련된 연구들은 여럿 존재하지만, 후두 손상 이후 발생한 연하곤란에 대한 임상 양상과 치료에 대해 보고된 바는 거의 없다6. 따라서 본 증례에서는 목맴으로 인하여 발생한 목 구조물의 복합골절 이후 연하곤란을 호소하는 환자의 임상 양상과 그 치료 및 경과를 보고하고자 한다.

증례보고

51세 남자 환자가 자살을 목적으로 목맴 시도 후 본원 응급실에 내원하였다. 환자는 고혈압과 고지혈증 과거력이 있으며, 내원 두달 전에 좌측 중대뇌동맥 뇌졸중을 진단받았으나, 우측 상하지의 경미한 감각장애 이외에 연하 및 구음 장애를 포함한 다른 후유증은 없었다고 한다. 하지만 이후 우울, 불면, 자살사고가 동반되었다고 한다. 내원일 환자는 자살을 목적으로 나무에 밧줄을 고정한 뒤 목에 걸고 운전석에 앉아 차를 출발시켰고, 이후 약 1-2분 정도의 의식 소실이 있었다고 한다. 응급실 내원 당시, 의식상태는 명료하였고, 목통증, 연하통, 호흡곤란 그리고 객혈을 호소하였다. 신체 진찰 상 턱부터 쇄골까지 종창 소견이 보이며, 기종이 촉지되었고, 갑상연골 부근으로 경부 전면에 가로방향의 일직선 모양으로 묶음 자국이 관찰되었다.

후두경 검사에서 후두개는 정상이며, 인두의 후방과 측면으로 종창이 확인되고, 우측 피열과 성대의 움직임 저하가 관찰되며, 우측의 모뿔연골(arytenoid cartilage)의 탈구 소견이 관찰되었다.(Fig. 1A, B, Supplementary Video 1) 흉부 전산화 단층촬영 상에서 우측 설골 골절, 갑상연골 골절 그리고 목과 종격동의 전반에 걸쳐 연부조직의 기종이 확인되었다.(Fig. 2) 뇌영상검사에서 급성기 병변은 보이지 않았으며, 상하지 근력과 인지 기능에서 뚜렷한 저하는 관찰되지 않았다. 내원 직후 기도확보를 위해 기관내 삽관 및 인공호흡기 치료를 하였고, 감염을 예방하기 위한 항생제 및 덱사메타손을 투여하였다. 기종과 객혈의 원인 감별을 위해 기관지내시경을 시행하였고, 전반적인 점막에 홍반이 관찰되었으나, 급성 출혈 등의 특이소견은 없었다.

Figure 1. Laryngoscope during phonation and inspiration. (A, B) Dis-location of the right arytenoid car-tilage before operation. (C, D) Improved movement of the vocal cord after closed reduction.
Figure 2. Axial Computed tomography (CT) images show fractures of the right hyoid bone (A) and anterior aspect of the thyroid cartilage (B). Sagittal CT image shows soft tissue emphysema in the neck, back and mediastinum (C).

환자는 이비인후과로 입원하여 치료를 진행하였으며, 수상 4일 후, 기관절개술을 시행하였고, 수상 11일 후, 호전되지 않는 우측 모뿔연골의 탈구에 대해 전신마취 하 비관혈적 정복술을 시행하였다. 우측 설골 및 갑상연골 골절과 연조직 기종에 대해서는 보존적 치료를 유지하였다. 수술 5일 후, 구강을 통한 연식 식이를 시도하였으나, 기관절개관으로 다량의 흡인 소견이 관찰되어, 비위관 식이를 유지하였다. 이후 호흡 및 산소포화도 수치 안정적이며, 스스로 객담 배출 가능하여 기관절개관은 제거하였다. 수술 2주 후 시행한 후두경 검사상 성대 움직임은 호전되었다.(Fig. 1C, D, Supplementary Video 2)

수술 2주 후 환자는 연하기능 평가를 위해 재활의학과로 진료 의뢰되었다. 작업치료사에 의해 시행한 SAFE (Swa-llowing Ability and Function Evaluation) 상 78점 중 55점으로 중등도 손상으로 평가되었으며, 비디오투시연하검사(Videofluoroscopic swallowing study, VFSS) 결과에서 구강기에서는 정상소견 관찰되었으나, 인두기에서 후두상승의 저하 소견 및 상부식도 괄약근의 이완 기능이 저하된 소견을 보였으며, 모든 유형의 음식에서 조롱박오목(pyriform sinus)에서 50% 이상 잔류하는 모습이 관찰되었고, 이중 삼킴(double swallowing) 후에도 잔류 식이가 거의 제거되지 않았다. 또한 다량의 흡인 소견이 관찰되었고, 침습-흡인 척도(Penetration-Aspiration Scale, PAS)로 7점 확인되었다.(Fig. 3A)

Figure 3. Videofluoroscopic swallow study (VFSS). (A) 2 weeks after surgery, (B) 5 months after injury.

이에 설골상근(Suprahyoid muscle) 강화를 위한 혀저항운동(Tongue-pressure resistance training), 윤상인두괄약근의 개방을 증가하기 위한 두부거상운동(Shaker’s exer-cise), 인두의 수축 및 후두거상 향상을 위한 성문폐쇄연습(Vocal cord adduction exercise), 마사코 수기(Masako maneuver), 멘델슨 수기(Mendelsohn maneuver)를 시행하였다.

연하재활치료 진행 2주 후, VFSS 추적검사를 시행하였으며, 뚜렷한 변화는 관찰되지 않았다. 추적검사에서 지속되는 윤상인두근의 이완 기능 저하와 조롱박오목에 다량의 잔여물이 기도로 흡인되는 소견을 통해 윤상인두근의 기능부전 진단 하에 경피적 접근을 통하여 윤상인두근 양측에 각각 보툴리눔 독소(나보타 주) 50 unit씩 주입하였으며, 다른 부작용 없이 시술은 완료되었다.

보툴리눔 독소 주입술 시행 5일 후 시행한 후두경 검사에서 침고임은 줄어들었으나, 쉰 목소리의 악화 및 모뿔연골의 움직임이 저하된 모습이 관찰되었다. 보툴리눔 독소 주입 2주 후 시행한 VFSS 추적검사 상에서는 뚜렷한 변화가 관찰되지 않았다.

수상 4개월 후 시행한 연하평가에서 SAFE 상 이전 55점 중등도 손상에서 67점 경도 손상으로 호전되었으며, 추적검사한 VFSS에서는 이전 검사와 비교 시, 여전히 조롱박오목에 50% 이상 잔류하는 모습 관찰되었으나, 다중 삼킴(multiple swallowing) 시 50% 이상 제거되는 모습이 관찰되었다. 하지만 다량의 잔여물로 인하여 흡인의 위험성이 높아, 비위관 식이를 유지하며 치료 목적의 경구 연습식을 시도하였다. 연하재활치료는 이전과 동일하게 진행하였으며, 추가적으로 신경근 전기 자극 치료를 시행하였다. 2주 후에 VFSS 추적 검사하였으며, 이전 검사와 비교하여 반고체상(pureed type)에서 PAS 7점에서 5점으로, 고체상(solid type)에서 PAS 8점에서 1점으로 호전된 모습이 관찰되었고, 액체상에서는 PAS 7점으로 이전과 동일하였다.(Fig. 3B) 검사 결과에 따라 비위관을 제거하고, 점도 증진제를 사용하여 연하보조식이 1단계를 시도하였다. 하지만 실제 경구식이를 진행할 때 자주 사레에 걸리고 식이를 중단하는 모습을 보였으며, 흡인성 폐렴 발생의 위험성이 높고 충분한 영양섭취가 어려울 것으로 판단되어 비위관을 통한 경관영양을 유지하며 경구섭취를 진행하기로 하였다. 이에 경관영양이 장기화될 것으로 판단되어 환자에게 경피적위루술을 권고하였으나 환자의 거부로 시행하지 못하였다.

지속적인 연하재활훈련을 하며 경과 관찰의 필요성을 환자에게 설명하였고, 지속적인 재활치료를 위해 재활전문병원으로 전원하였다.

고찰

본 증례를 통하여, 목맴으로 인한 목 구조물의 복합 골절 이후 연하곤란을 호소하는 환자의 임상 양상과 치료 및 경과를 살펴보았다.

목맴 시도 후에는 무산소성 뇌손상, 경추 골절과 후두 손상 등이 발생할 수 있으며, 이로 인하여 연하곤란이 발생할 수 있고 이는 환자의 삶의 질의 저하에 크게 기여한다. 하지만 목맴 시도 후 발생한 연하곤란의 치료 및 경과에 대해 보고 된 연구가 거의 없다. 한 증례 보고에서, 목맴 시도 이후 조롱박 오목의 다량의 잔여물과 기도로의 흡인 소견을 보였으며, 미주 신경의 손상에 의해 유발되는 연하곤란에 준해 연하재활치료를 시행하였고, 수상 40일 후 연하 기능이 정상적으로 회복되었다6. 하지만 본 증례의 환자는 지속적인 재활치료에도 불구하고, 4개월이 경과된 후에도 완전한 호전이 이루어지지 않았다.

본 환자의 주된 연하곤란의 원인으로는 후두 손상으로 인한 후두 거상의 두드러진 감소, 윤상인두근 기능장애를 생각 할 수 있겠으며, 더불어 보툴리눔 독소 주입술 이후 발생한 성대마비 및 주변 근육의 약화도 연하곤란에 영향을 미쳤을 것이라고 생각한다. 환자는 단순 목맴이 아닌, 목맴 후 가속화된 견인효과의 결과로 설골과 갑상연골의 복합 골절뿐만 아니라 주변의 근육과 인대의 손상도 함께 동반되었다. Shi 등7에 따르면, 컴퓨터단층촬영에서 관찰되는 광범위한 기종은 심한 후두손상과 관련이 있다고 보고된 바 있다. 본 환자의 전산화 단층촬영 상에서도 직접적인 손상과 더불어 광범위한 연부조직의 기종이 관찰되었으며, 이러한 소견을 통해 심한 후두손상임을 알 수 있다. 또한 수상 후 시행한 단순 방사선 촬영에서 수상 전보다 설골과 후두 사이의 길이가 길어진 것을 확인할 수 있는데,(Fig. 4) Wong 등8의 연구에 따르면, 정상적인 연하기능을 지닌 사람에서 설골과 후두 사이의 길이가 삼킬 때의 후두 거상의 정도와 연관성이 있으며, 길이가 늘어날수록 후두 거상의 높이가 커져 안전한 삼킴을 위한 보상작용을 한다고 보고된 바 있다. 본 환자의 경우 수상 수개월 이후에도 설골과 후두 사이의 거리가 수상 전으로 회복되지 않았고, 이를 보상하기 위해서 더 많은 후두거상이 필요하나 인후두 근육의 수축력이 충분하게 유발되지 않아 연하장애가 장기간 오래 지속되었을 것이다. 따라서 우리는 인두의 수축 및 후두거상 향상을 위한 멘델슨 수기와 노력 삼킴 보상기법을 교육하였으며, 성문폐쇄연습과 마사코 수기와 같은 재활 기법을 통해 연하재활치료를 진행하였다9-11.

Figure 4. C-spine Lateral X-ray (A) before the injury, (B) after the injury. Hyo-laryngeal length was measured as the distance from the antero-inferior hyoid to the postero-superior corner of the subglottic air column.

Rommel 등12에 의하면, 상부식도 괄약근의 이완장애는 불완전한 식괴의 통과로 잔여물을 남게 하고, 이 잔여물은 삼킴 후 기도로 들어가게 되면서 흡인의 위험성을 높인다고 보고하였다. 본 환자의 경우에도 상부식도 괄약근의 기능장애로 인하여 조롱박오목(pyriformis sinus)에 다량의 잔여물이 기도로 흡인되는 소견을 확인할 수 있었다. 상부식도 괄약근의 기능장애가 발생할 수 있는 요인으로 상부 설골 근육 및 갑상설골근의 위약이 문제일 수 있으며, 윤상인두근의 기능부전으로 인해 생길 수 있다13. 환자는 설골 및 갑상연골의 골절로 인하여 삼킴에 관여하는 위의 근육들의 수축력이 떨어지고, 이는 상부식도 괄약근의 열림에 영향을 미쳤을 가능성이 있다. 또한 윤상인두근의 손상으로 인한 기능장애 가능성도 있어 윤상인두근에 보툴리눔 독소 주입술을 시행하였으나, 두드러지는 증상의 호전은 관찰되지 않았다. Cook14의 연구에 따르면, 보툴리눔 독소 주사의 경우 윤상인두근의 단독 기능장애 일 때 효과가 좋다고 보고하였는데, 본 증례에서는 후두 연골과 근육의 손상이 동반되어 있어 효과가 떨어졌다고 생각한다. 또한 보툴리눔 독소 주입 후 쉰 목소리의 악화 및 모뿔연골의 움직임이 저하되었던 것으로 볼 때, 경피적 접근으로 정확한 근육 선정에 실패했을 가능성이 있겠다15.

본 환자는 수상 초기에 시행한 후두경 검사에서 모뿔연골의 탈구 및 일측성 성대마비를 보여 전신 마취하 비관혈적 정복술을 시행하였다. 이후 추적 검사로 시행한 후두경 검사에서 우측 모뿔연골의 움직임과 성대의 움직임이 호전된 소견을 보였다. 성대마비의 경우, 일반적으로 반회후두신경(recurrent laryngeal nerve)의 손상으로 발생하지만, 외상으로 인하여 발생한 경우에는 모뿔연골의 아탈구로 인한 성대고정 또한 감별해야한다16,17. 하지만 윤상인두근 기능장애 치료를 위해 추가적으로 시행한 보툴리눔 독소 주입술 이후에 쉰소리 악화 및 모뿔연골의 움직임 저하 소견이 관찰되었던 것으로 보아 보툴리눔 독소가 주변 모뿔반지근 등에 영향을 주면서 일시적인 성대마비가 추가적으로 발생하였을 가능성이 있다18. 따라서 보툴리눔 독소 주입술 이후 발생한 성대마비에 대해 장기적인 추적 관찰을 통해 증상의 변화를 확인하는 것이 필요하다고 판단되었으나, 이를 확인하지 못하였다.

이번 증례를 통하여, 목맴 이후 발생한 후두 손상으로 인한 연하곤란의 치료와 그 효과에 대해 약 6개월 간 추적하여 살펴보았다. 이전 두개의 증례 보고에서 목맴으로 인해 발생한 연하곤란은 골절이 없거나 단일골절의 경우 보존적 치료 또는 수술적 치료 후 연하곤란이 호전된 결과를 보였지만6,19, 이 환자의 경우는 6개월 이상의 연하곤란이 잔존하였다. 따라서, 본 증례와 같이 복합적 원인에 의한 연하곤란이 있을 경우에는 다각도적인 치료 접근 및 장기적인 추적 관찰이 필요하겠다. 또한, 목맴 환자의 연하곤란에 대한 치료 및 예후에 대한 결론을 내기 위해서는 더 많은 환자를 대상으로 한 연구가 이루어져야 한다.

SUPPLEMENTARY MATERIALS

Supplementary data including two videos can be found with this article online at https://doi.org/10.34160/jkds.2023.13.1.010.

CONFLICT OF INTEREST

The authors declare that they have no conflict of interest.

ETHICAL APPROVAL

환자에게 연구에 대한 사전 동의를 받았으며, IRB 승인은 받지 않았습니다.

AUTHORS’ CONTRIBUTIONS

김정윤: 연구의 개념 또는 설계, 데이터 획득, 분석, 해석, 논문의 초안 작성과 논문의 심사에 대한 수정

채동진: 연구의 개념 또는 설계, 데이터 획득, 분석

박종범: 연구의 개념 또는 설계, 데이터 획득, 분석

이영진: 연구의 개념 또는 설계, 데이터 획득, 분석

김연수: 연구의 데이터 획득, 분석

윤영식: 연구의 데이터 획득, 분석

홍미진: 연구의 개념 또는 설계, 논문의 심사에 대한 수정, 발간본에 대한 최종 승인, 연구 결과의 정확성과 무결성을 포함한 연구의 모든 측면의 책임

Fig 1.

Figure 1.Laryngoscope during phonation and inspiration. (A, B) Dis-location of the right arytenoid car-tilage before operation. (C, D) Improved movement of the vocal cord after closed reduction.
Journal of the Korean Dysphagia Society 2023; 13: 71-76https://doi.org/10.34160/jkds.2023.13.1.010

Fig 2.

Figure 2.Axial Computed tomography (CT) images show fractures of the right hyoid bone (A) and anterior aspect of the thyroid cartilage (B). Sagittal CT image shows soft tissue emphysema in the neck, back and mediastinum (C).
Journal of the Korean Dysphagia Society 2023; 13: 71-76https://doi.org/10.34160/jkds.2023.13.1.010

Fig 3.

Figure 3.Videofluoroscopic swallow study (VFSS). (A) 2 weeks after surgery, (B) 5 months after injury.
Journal of the Korean Dysphagia Society 2023; 13: 71-76https://doi.org/10.34160/jkds.2023.13.1.010

Fig 4.

Figure 4.C-spine Lateral X-ray (A) before the injury, (B) after the injury. Hyo-laryngeal length was measured as the distance from the antero-inferior hyoid to the postero-superior corner of the subglottic air column.
Journal of the Korean Dysphagia Society 2023; 13: 71-76https://doi.org/10.34160/jkds.2023.13.1.010

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